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Vol. 113. Núm. 9.
Páginas 900-904 (Octubre 2022)
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Carta científico-clínica
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Angioedema vibratorio adquirido (no familiar)
Acquired Nonfamilial Vibratory Angioedema
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M.A. Pastor-Nietoa,b,
Autor para correspondencia
mapastornieto@gmail.com

Autor para correspondencia.
, L. Vergara-de-la-Campac, M.E. Gatica-Ortegac, A. Giménez-Arnaud
a Servicio de Dermatología, Hospital Universitario de Guadalajara, Guadalajara, España
b Departamento de Medicina y Especialidades Médicas, Facultad de Medicina y Ciencias de la Salud, Universidad de Alcalá, Alcalá de Henares, Madrid, España
c Servicio de Dermatología, Complejo Hospitalario de Toledo, Toledo, España
d Servicio de Dermatología, Hospital del Mar, IMIM, Universitat Autònoma, Barcelona, España
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Actas Dermosifiliogr. 2022;113:T900-T90410.1016/j.ad.2021.06.018
M.A. Pastor-Nieto, L. Vergara-de-la-Campa, M.E. Gatica-Ortega, A. Giménez-Arnau
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El angioedema vibratorio se define como una reacción inflamatoria pruriginosa a los pocos minutos de aplicar un estímulo vibratorio1. Se ha descrito una variante autosómica dominante, el angioedema vibratorio hereditario, en forma de angioedema prolongado (horas a días de duración) tras la aplicación de estímulos vibratorios2, y una forma esporádica más frecuente, el angioedema vibratorio adquirido (no familiar), de clínica similar3-13. Posteriormente, Boyden et al. describieron otra variante autosómica dominante condicionada por mutaciones en Adhesion G Protein-Coupled Receptor E2 (ADGRE-2) en la que clínicamente se observaban habones en lugar de angioedema, la urticaria vibratoria hereditaria ligada a ADGRE-22,14-16.

El diagnóstico se basa en la historia clínica y la prueba de provocación del vórtice (fig. 1). Se debe excluir dermografismo. Se ha documentado elevación de histamina sérica y mediadores de degranulación mastocitaria durante los episodios3-5,14,17,18. El tratamiento consiste en evitar la exposición a estímulos vibratorios, o, si no fuera factible (entornos ocupacionales), antihistamínicos (anti-H1) (evidenciaC)1.

Figura 1.

Se recomienda exponer la superficie volar del antebrazo durante 5min a la vibración provocada por un mezclador de laboratorio tipo vórtice (780-1.380rpm), realizándose la lectura a los 10min tras finalizar el estímulo. Se considera positiva cuando se objetiva inflamación con el estímulo vibratorio desencadenado por el movimiento del vórtice. Según las recomendaciones en las guías de consenso (EAACI/GA(2) LEN/EDF/UNEV), la cuantificación de la inflamación puede efectuarse midiendo la circunferencia del antebrazo a tres alturas (hueco antecubital, muñeca y punto medio entre los dos anteriores). Esta medición debe realizarse previamente a la aplicación del estímulo vibratorio y 5min después de la finalización con una cinta métrica. Se pueden usar indistintamente los términos vórtice en castellano o vortex en latín, pero no «vórtex», término incorrecto derivado de una mala traducción del inglés «vortex».

(0,05MB).

Se realizó una revisión de la literatura sobre angioedema vibratorio adquirido (no familiar) en septiembre de 2020 (términos de búsqueda: «vibratory» o «vibrational» o «vibration-induced» y «angioedema» o «urticaria») en inglés, francés y castellano, sin restricciones temporales, consultándose MEDLINE, Cochrane Central Register of Controlled Trials y Web of Science.

Se identificaron 21 artículos, descartándose 10 (por información insuficiente y/o casos hereditarios), entre 1982 y 2016. Se registraron 12 casos adquiridos (tabla 1), incluidos 7 varones (58%), y 6 casos profesionales (50%). La edad media al diagnóstico fue de 35 (16-70) años) y la edad media de inicio de la sintomatología de 31años. La latencia entre el inicio de los síntomas y la consulta osciló entre 3meses y 20años.

Tabla 1.

Revisión de la literatura sobre angioedema vibratorio adquirido

Autor / año de publicación  Sexo / edad (años)  Estímulos desencadenantes: hallazgos clínicos y duración  Síntomas sistémicos  Test vórtice realizado / frecuencia de oscilación  Medida de la circunferencia del antebrazo / resultados  Síntomas y latencia (tiempo de inicio tras el test de vórtice)  Test diagnósticos de otras UCInd / resultados  Tratamiento 
Alpern13 / 2016  F / 53  Cama de masaje: debut como anafilaxia; 2 episodios adicionales de edema de manos y pies, prurito y ligeros mareos. No otros episodios de anafilaxia en los siguientes 3años  Anafilaxia (prurito difuso, flushing, náuseas, vómitos, hipotensión, presíncope)  No  −  −  No  Evitación del estímulo vibratorio 
Kalathoor12 / 2015  F / 70  Ronquido: edema lingual y faríngeo con dificultad para la deglución (cada 3meses durante 3años); conducción: algunos episodios de prurito y edema de manos  No  No  −  −  No  CPAP 
Guarneri11 / 2014  M / 20  Trompa: angioedema labial (durante 5meses, aunque llevaba interpretándolo durante 6años)  No  No  −  −  No  − 
Sarmast10 / 2014  M / 38  Trompeta: dolor, edema y eritema del labio superior (3años); cortacésped: edema de manos  No  Sí / NE  NE  Escozor, edema, eritema, y leve dolor en antebrazo (5min tras el test)  Negativo (UPR)  Prednisona 
Pressler9 / 2012  F / 36  Ejercicio (correr, caminar rápido, montar en bicicleta en trayectos sin pavimentar, esquiar): angioedema (20años con empeoramiento y síntomas sistémicos en los últimos meses)  Mareo, taquicardia e hipotensión  Sí / 2.400rpm  NE  Angioedema en la zona de contacto (5-10min después del test)  Negativo (calor, frío, UPR, DS)  Ketotifeno 
Patruno8 / 2009  M / 28  Saxofón: edema labio inferior (6meses)  No  Sí / NE  NE  Angioedema (5min después del test)  Negativo (calor, frío, UPR, Ucol, DS)  Prednisona 
Mathelier-Fusade7 / 2001  F / 34  Bicicleta de montaña durante 10min: edema de antebrazo (4años)  No  Sí / NE  NE  Eritema, prurito y edema circunferencial (5min después del test)  Negativo (UPR, U col, DS)   
Lawlor6 / 1989  F / 28  Aplauso durante 5min, y/o cortacésped eléctrico o tijeras de jardín: hormigueo, prurito y eritema en muñecas y antebrazos durante minutos; andar <10min: prurito seguido de eritema en la cara anterior de los muslos (10años)  Flushing facial, opresión y torácica y sensación generalizada de calor  Sí / 780rpm  Sí / 4mm incremento de circunferencia en punto medio del antebrazo  Hormigueo (2min después del test) y prurito (4min después del test)  Positivo (UPR, DS)Negativo (Ucol, frío)  Terfenadina 
Keahey5 / 1987  M / 37  Maquinista (presión y/o fricción): lesiones pruriginosas y dolorosas (3años)  No  Sí / 1.380rpm  NE  Prurito y eritema (inmediatos); angioedema localizado (4 a 6h después del test)  Negativo (DS, UPR: varias veces)   
  M / 28  Carpintero (presión y/o fricción): lesiones pruriginosas y dolorosas (5años)  No  Sí / 1.380rpm  NE  Reacción urticarial (minutos después del test); angioedema localizado (4 a 6h después del test)  Negativo (DS, UPR: varias veces)UCE   
Wener4 / 1983  M / 32  Esmoladera metálica giratoria: eritema y edema en mano izquierda, y muñeca con síndrome del túnel carpiano secundario (1año)  No  Sí / NE  Sí / 12mm incremento circunferencia muñeca  Edema, prurito, parestesias y dolor en muñeca, mano, antebrazo y brazo (1min después del test); incapacidad para flexionar los dedos (4min después del test); velocidad de conducción nerviosa reducida (5min después del test)  Negativo (frío, DS)  Cirugía (liberación del túnel carpiano) 
Ting3 / 1982  M / 16  Motocicleta o cortacésped: edema de manos (3meses)  No  Sí / 6.000rpm    Angioedema prolongado en varias localizaciones anatómicas (brazo, pierna y tronco) 12h de duración (inicio en segundos después del test)  Negativo (DS)  Desensibilización vibración 

CPAP: continuous positive airway pressure (presión aérea positiva continua); DS: dermografismo sintomático; F: sexo femenino; M: sexo masculino; NE: no especificado; rpm: revoluciones por minuto; UCE: urticaria crónica espontánea; UCInd: urticaria crónica inducible; Ucol: urticaria colinérgica; UPR: urticaria por presión retardada.

Los desencadenantes más frecuentes fueron cortacéspedes3,6,10 e instrumentos musicales8,10,11. Todos presentaban lesiones localizadas y ninguno habones generalizados. Un paciente asoció urticaria crónica espontánea5 y otro, síndrome del túnel carpiano por edema severo de muñeca tras exposición ocupacional a vibración4. Tres (25%) presentaron síntomas sistémicos (flushing, opresión torácica, calor generalizado, mareo, taquicardia o hipotensión), y uno, criterios de anafilaxia6,9,13.

El test de vórtice fue utilizado en 9/12 (75%) casos, especificándose el tipo y la frecuencia (rpm) en 5/9. La frecuencia recomendada en las guías (780-1.380rpm) se aplicó en tres5,6. La circunferencia del antebrazo (pre- y post-test) se especificó en solo 2pacientes (incrementos de 4 y 12mm, respectivamente)4,6. Los síntomas desencadenados por el vórtice se iniciaron entre 0,5 y 10min tras cesar la oscilación. Un solo paciente presentó habones con el vórtice (el único con urticaria crónica espontánea concomitante)5. El citado paciente con síndrome del túnel carpiano presentó un enlentecimiento en la conducción del nervio mediano tras el vórtice4.

Se realizaron controles en 6 artículos. Ting et al. estudiaron 17 controles; de ellos, 4/7 familiares de un paciente con angioedema vibratorio adquirido y 5/10 voluntarios sanos3 desarrollaron un edema más extenso que el área en contacto con el vórtice.

Se realizaron pruebas de provocación de otras urticarias inducibles en 9pacientes, siendo positivas solo en un paciente con urticaria por presión retardada y dermografismo6.

Se han descrito dos casos de urticaria vibratoria adquirida secundaria a causas identificables: un paciente con urticaria en los dedos por máquina de escribir en contexto de infección por Candida glabrata19, y otro con anafilaxia tras usar máquina de coser 17h después de sufrir una picadura de avispa20. Estos casos no han sido incluidos en la presente revisión por diferir del angioedema adquirido en la clínica (habones y no angioedema); por la necesidad de una condición previa que, sumada a la vibración desencadene los síntomas, y por la evolución subaguda con resolución tras el control de la condición previa.

En el momento actual se ciernen numerosas incógnitas acerca del angioedema vibratorio adquirido. A pesar de haberse detectado elevación de histamina sérica y otros mediadores de la degranulación mastocitaria durante los episodios, se desconoce por qué los pacientes presentan angioedema sin habones, generalmente sin síntomas sistémicos y no asociado a urticaria espontánea.

Asimismo, existe una notable heterogeneidad en la práctica, la metodología y la interpretación del test del vórtice, lo cual dificulta mucho la definición de patrones de respuesta o rangos de intensidad, planteándose la necesidad de estandarización del método.

Se ha detectado una alta proporción de individuos con síntomas ante estímulos vibratorios en la población general (7-41,3%)18,21, planteándose la posibilidad de que algunos de estos casos puedan representar respuestas fisiológicas. Para poder discriminar entre respuestas fisiológicas y patológicas sería interesante establecer un umbral, de forma análoga a como se procede en otras urticarias inducibles (p.ej., dermografismo simple y dermografismo sintomático). En nuestra opinión, la consideración de este fenómeno como patológico debe basarse también en el compromiso funcional y en el deterioro de la calidad de vida condicionados por la obligatoriedad del individuo a exponerse a estímulos vibratorios en contextos profesionales y no profesionales.

Financiación

La presente investigación no ha recibido ayudas específicas provenientes de agencias del sector público, sector comercial o entidades sin ánimo de lucro.

Conflicto de intereses

Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.

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